Funkční analýza mutantních typů měď transportující ATPasy (ATP7B) identifikovaných u pacientů s Wilsonovou chorobou

Wilsonova nemoc je závažné onemocnění s autosomálně recesivní dědičností charakteristické akumulací mědi v organismu. Molekulární podstatou onemocnění jsou mutace v genu pro měď transportující ATPasu (ATP7B). Hlavním cílem diplomové práce byla funkční analýza genu ATP7B. Metodou místně cílené mutage...

Celý popis

Uloženo v:
Podrobná bibliografie
Hlavní autor: Grohmannová, Lenka (Autor práce)
Další autoři: Kozák, Libor, 1960-2007 (Vedoucí práce)
Typ dokumentu: VŠ práce nebo rukopis
Jazyk:Čeština
Vydáno: 2007.
Témata:
On-line přístup:http://is.muni.cz/th/185035/prif_m/
Obálka
LEADER 05771ctm a22009017a 4500
001 MUB01000509380
003 CZ BrMU
005 20250204152042.0
008 070626s2007 xr ||||| |||||||||||cze d
STA |a POSLANO DO SKCR  |b 2014-04-10 
035 |a (ISMU-VSKP)121779 
040 |a BOD114  |b cze  |d BOD035 
072 7 |a 577  |x Biochemie. Molekulární biologie. Biofyzika  |2 Konspekt  |9 2 
080 |a 577.1  |2 MRF 
080 |a (043)378.2  |2 MRF 
080 |a 577  |2 MRF 
100 1 |a Grohmannová, Lenka  |% UČO 185035  |* [absolvent PřírF MU]  |4 dis 
242 1 0 |a Functional analysis of the mutant types of transporting copper-ATPase (ATP7B) identifed in Wilson disease patients  |y eng 
245 1 0 |a Funkční analýza mutantních typů měď transportující ATPasy (ATP7B) identifikovaných u pacientů s Wilsonovou chorobou  |h [rukopis] /  |c Lenka Grohmannová. 
260 |c 2007. 
300 |a 67 l., [7] l. příl. :  |b il., obr. 
500 |a Vedoucí práce: Libor Kozák. 
502 |a Diplomová práce (Mgr.)--Masarykova univerzita, Přírodovědecká fakulta, 2007. 
520 2 |a Wilsonova nemoc je závažné onemocnění s autosomálně recesivní dědičností charakteristické akumulací mědi v organismu. Molekulární podstatou onemocnění jsou mutace v genu pro měď transportující ATPasu (ATP7B). Hlavním cílem diplomové práce byla funkční analýza genu ATP7B. Metodou místně cílené mutageneze byly připraveny čtyři mutované varianty genu ATP7B s mutacemi H1069Q, 3402delC, W779X a R778G. Translací in vitro byly připraveny fragmenty mutantního proteinu a byl sledován vliv jednotlivých mutací na degradaci proteinu v čase ve srovnání s nemutovaným proteinem. Analýza potvrdila teorii, že bodové mutace mají negativní vliv na produkt genu ATP7B, měď transportující ATPasu. Ovlivňují zejména stabilitu proteinu vlivem konformačních změn v terciální struktuře proteinu. U mutace H1069Q bylo potvrzeno, že záměnou vysoce konzervované aminokyseliny v oblasti SEHPL motivu dochází k těžkému poškození funkce ATPasy a nedochází k fosforylaci proteinu. Mutace 3402delC způsobuje změnu čtecího r.  |% cze 
520 2 9 |a Wilson disease is an autosomal recessive inherited disorder of copper metabolism, characterized by abnormal accumulation of copper in several tissues. The disease is caused by mutations in the ATP7B gene. The principal aim of my diploma thesis was functional analysis of the ATP7B gene. The four mutant variants of ATP7B gene were prepared using the site direct mutagenesis. This variants contained mutations H1069Q, 3402delC, W779X and R778G. Degradation of mutant and wild type proteins was observed after in vitro translation Functional analysis of the gene confirms the theory that the mutations have negative effect on the copper transporting ATPase. The mutations especially affect the stability of protein by confirming changes in tercial structure. It has been confirmed that the mutation H1069Q, damages the highly conserved amino-acid SEHPL motive and is essential for folding and intracellular trafficking of the protein. For mutation 3402delC the premature creation of stop kondon is .  |9 eng 
650 0 7 |a biochemie  |7 ph114149  |x analýza  |2 czenas 
650 0 7 |a ceruloplasmin  |2 czmesh 
650 0 7 |a E. coli  |2 CZ-BrMU 
650 0 7 |a mutace  |2 czmesh 
650 0 7 |a hepatolentikulární degenerace  |2 czmesh 
650 0 9 |a biochemistry  |2 eczenas 
650 0 2 |a Hepatolenticular Degeneration 
650 0 2 |a Mutation 
655 7 |a diplomové práce  |7 fd132022  |2 czenas 
655 9 |a master's theses  |2 eczenas 
658 |a Biochemie  |b Biochemie  |c PřF N-BCH BIOCH (BIOCH)  |2 CZ-BrMU 
700 1 |a Kozák, Libor,  |d 1960-2007  |7 xx0082967  |% UČO 29968  |4 ths 
710 2 |a Masarykova univerzita.  |b Ústav biochemie  |7 ko2015866760  |4 dgg 
856 4 1 |u http://is.muni.cz/th/185035/prif_m/ 
CAT |c 20070626  |l MUB01  |h 0452 
CAT |c 20071001  |l MUB01  |h 0108 
CAT |c 20071003  |l MUB01  |h 2203 
CAT |c 20080429  |l MUB01  |h 1813 
CAT |c 20080429  |l MUB01  |h 1828 
CAT |a CONV-DUPL  |b 02  |c 20080527  |l MUB01  |h 2131 
CAT |a VARTECKA  |b 02  |c 20090209  |l MUB01  |h 1624 
CAT |a VARTECKA  |b 02  |c 20090212  |l MUB01  |h 1221 
CAT |a VARTECKA  |b 02  |c 20090402  |l MUB01  |h 1145 
CAT |a BATCH-UPD  |b 02  |c 20091102  |l MUB01  |h 0607 
CAT |a BATCH-UPD  |b 02  |c 20091103  |l MUB01  |h 0129 
CAT |c 20091203  |l MUB01  |h 0151 
CAT |c 20091203  |l MUB01  |h 1834 
CAT |a BATCH-UPD  |b 00  |c 20091219  |l MUB01  |h 0738 
CAT |c 20100428  |l MUB01  |h 1001 
CAT |a BATCH-UPD  |b 00  |c 20100501  |l MUB01  |h 1132 
CAT |a HANKAX  |b 02  |c 20100525  |l MUB01  |h 1450 
CAT |a BATCH-UPD  |b 02  |c 20100929  |l MUB01  |h 0321 
CAT |c 20110627  |l MUB01  |h 1903 
CAT |c 20110627  |l MUB01  |h 2312 
CAT |a batch  |b 00  |c 20120324  |l MUB01  |h 0102 
CAT |c 20120610  |l MUB01  |h 1856 
CAT |a BATCH  |b 00  |c 20130303  |l MUB01  |h 0905 
CAT |c 20140410  |l MUB01  |h 1149 
CAT |c 20150901  |l MUB01  |h 1437 
CAT |c 20150921  |l MUB01  |h 1357 
CAT |a BATCH  |b 00  |c 20151225  |l MUB01  |h 2246 
CAT |a VASICEKX  |b 02  |c 20210414  |l MUB01  |h 1325 
CAT |c 20210614  |l MUB01  |h 0925 
CAT |c 20210614  |l MUB01  |h 1914 
CAT |a BATCH  |b 00  |c 20210724  |l MUB01  |h 1125 
CAT |a POSPEL  |b 02  |c 20240604  |l MUB01  |h 2354 
CAT |a POSPEL  |b 02  |c 20240604  |l MUB01  |h 2359 
CAT |a POSPEL  |b 02  |c 20240605  |l MUB01  |h 0002 
CAT |a REPISOVA  |b 02  |c 20250204  |l MUB01  |h 1520 
LOW |a POSLANO DO SKCR  |b 2014-04-10 
994 - 1 |l MUB01  |l MUB01  |m VYSPR  |1 KUK  |a Knihovna univ. kampusu  |2 SKLAD  |b KUK - sklad  |3 PřF-2007-K-4917  |5 3285001102  |4 DISP.: BCHPF  |8 20090209  |f 71  |f Prezenční SKLAD  |r 20090209  |s převod 
AVA |a MED50  |b KUK  |c KUK - sklad  |d PřF-2007-K-4917  |e available  |t K dispozici  |f 1  |g 0  |h N  |i 0  |j SKLAD