Epidermolysis bullosa congenita - korelace genotypu a fenotypu u pacientů EB Centra ČR /

Úvod. Epidermolysis bullosa congenita (EB) je vzácné dědičné onemocnění vedoucí ke zvýšené fragilitě kůže. EB je způsobena mutacemi v genech převážně pro strukturální proteiny kůže, které zajišťují mechanickou odolnost epidermis a její ukotvení k hlubším strukturám dermis. V roce 2014 byla publiková...

Celý popis

Uloženo v:
Podrobná bibliografie
Hlavní autor: Kýrová, Jana (Autor práce)
Další autoři: Bučková, Hana, 1952- (Vedoucí práce)
Typ dokumentu: VŠ práce nebo rukopis
Jazyk:Čeština
Vydáno: 2016
Témata:
On-line přístup:http://is.muni.cz/th/59877/lf_d/
Obálka
LEADER 04664ctm a22005777i 4500
001 MUB01006375947
003 CZ BrMU
005 20210420113556.0
008 160920s2016 xr ||||| |||||||||||cze d
STA |a POSLANO DO SKCR  |b 2017-05-16 
035 |a (ISMU-VSKP)142290 
040 |a BOD114  |b cze  |d BOD002  |e rda 
072 7 |a 616  |x Patologie. Klinická medicína  |2 Konspekt  |9 14 
080 |a 616.5+616.97  |2 MRF 
100 1 |a Kýrová, Jana  |7 xx0250401  |% UČO 59877  |4 dis 
242 1 0 |a Epidermolysis bullosa congenita - genotype and phenotype corelation in patients from EB Centre CR  |y eng 
245 1 0 |a Epidermolysis bullosa congenita - korelace genotypu a fenotypu u pacientů EB Centra ČR /  |c Jana Kýrová 
264 0 |c 2016 
300 |a 152 stran 
336 |a text  |b txt  |2 rdacontent 
337 |a bez média  |b n  |2 rdamedia 
338 |a svazek  |b nc  |2 rdacarrier 
500 |a Vedoucí práce: Hana Bučková 
502 |a Dizertace (Ph.D.)--Masarykova univerzita, Lékařská fakulta, 2016 
520 2 |a Úvod. Epidermolysis bullosa congenita (EB) je vzácné dědičné onemocnění vedoucí ke zvýšené fragilitě kůže. EB je způsobena mutacemi v genech převážně pro strukturální proteiny kůže, které zajišťují mechanickou odolnost epidermis a její ukotvení k hlubším strukturám dermis. V roce 2014 byla publikována současná klasifikace, která rozlišuje 40 různých forem EB lišících se klinickými projevy i prognózou. Klinická variabilita EB je dána rozdílnými funkcemi postižených proteinů. Pro stanovení správné diagnózy a porozumění klinickému průběhu onemocnění je důležité poznání patogenních mutací asociovaných genů a pochopení, jak ovlivňují syntézu a funkci kódovaných proteinů. Metody. V první části práce byla provedena detailní rekapitulace současných znalostí o vlivu různých typů mutací genů na fenotyp EB. V další části byla analyzována data pacientů EB Centra ČR. V souboru pacientů bylo zkoumáno zastoupení jednotlivých typů mutací. K analýze byla použita deskriptivní statistika a výsledky byly srovnány s lineárními zdroji. Na základě dostupných dat byla spočítána prevalence EB v ČR.  |% cze 
520 2 9 |a Background. Epidermolysis bullosa congenita (EB) is a rare, inherited disease leading to increased fragility of the skin. The present classification distinguishing 40 different forms of EB with different clinical manifestation and prognosis was published in 2014. Variability of EB is driven by the variability of protein malfunctions. Recognition of mutations leading to protein alteration substantialy contributes to correct diagnosis and helps understand a clinical course of the disease. Methods. In the first part of the thesis a detailed review of how different mutations influence the phenotype of EB is presented. In the next part, a data analysis of patients from the EB Centre Czech Republic was performed. Descriptive and epidemiological summaries were given for group of patients with different types of mutations. Clinical course and its association with genetic backround of pateints with EB were discussed. Results. EB is mainly related to impaired function of structural proteins.  |9 eng 
650 0 7 |a epidermolysis bullosa  |x etiologie  |2 czmesh 
650 0 7 |a epidermolysis bullosa  |x genetika  |2 czmesh 
650 0 7 |a epidermolysis bullosa  |x patologie  |2 czmesh 
650 0 2 |a Epidermolysis Bullosa 
655 7 |a disertace  |7 fd132024  |2 czenas 
655 9 |a dissertations  |2 eczenas 
658 |a Dermatovenerologie (čtyřleté)  |b Dermatovenerologie  |c LF D-DE4 DEVE (DEVE)  |2 CZ-BrMU 
700 1 |a Bučková, Hana,  |d 1952-  |7 jn20010309695  |% UČO 23961  |4 ths 
710 2 |a Masarykova univerzita.  |b Dermatovenerologická klinika, I.  |7 mub20211110978  |4 dgg 
856 4 1 |u http://is.muni.cz/th/59877/lf_d/ 
CAT |c 20160920  |l MUB01  |h 0421 
CAT |a GREGROVA  |b 02  |c 20170425  |l MUB01  |h 1035 
CAT |c 20170516  |l MUB01  |h 1101 
CAT |a PTICHAX  |b 02  |c 20170530  |l MUB01  |h 2132 
CAT |a POSPEL  |b 02  |c 20180828  |l MUB01  |h 0747 
CAT |a VACOVAX  |b 02  |c 20200729  |l MUB01  |h 1035 
CAT |a VARTECKAX  |b 02  |c 20210420  |l MUB01  |h 1135 
CAT |a BATCH-UPD  |b 02  |c 20210422  |l MUB01  |h 0003 
CAT |c 20210614  |l MUB01  |h 1021 
CAT |c 20210614  |l MUB01  |h 2008 
CAT |a BATCH  |b 00  |c 20210724  |l MUB01  |h 1249 
LOW |a POSLANO DO SKCR  |b 2017-05-16 
994 - 1 |l MUB01  |l MUB01  |m VYSPR  |1 KUK  |a Knihovna univ. kampusu  |2 SKLAD  |b KUK - sklad  |3 LF-K-14390  |6 3147073010  |5 3147073010  |8 20170425  |f 71  |f Prezenční SKLAD  |r 20170425  |s převod 
AVA |a MED50  |b KUK  |c KUK - sklad  |d LF-K-14390  |e available  |t K dispozici  |f 1  |g 0  |h N  |i 0  |j SKLAD